儿童寰枢椎旋转固定的初级治疗：多中心回顾性研究

*仅供医学专业人士阅读参考

寰枢椎旋转脱位固定：atlantoaxial rotatory fixation（AARF）

颈部疼痛和斜颈在儿童群体中非常常见，但你是否考虑过寰枢椎旋转脱位固定这种情况？虽然这种疾病相对少见，但由于认识不足，导致漏诊和不正确的保守治疗，最后演变为慢性和复发性旋转脱位固定，增加治疗难度，给患儿身心带来痛苦。

然而，AARF的治疗指南还不明确，该研究回顾了125例患者，通过构建一种算法，可用于确定每个患者的最佳治疗方法。

研究方法

1、作者分析了1989年4月至2018年12月期间在四家医疗机构就诊的符合纳入排除标准的125名患儿的数据。

2、患者有颈部疼痛、斜颈和颈部活动范围受限，并根据每家医疗机构两名脊柱外科医师的诊断，现场分类诊断为Fielding分型I型或II型。

3、88例患者一开始采用颈托固定治疗，但其中28例患者在颈托治疗期间疼痛或颈部活动受限没有改善，则患者入院并转为Glisson牵引治疗（仰卧位接受1.5kg重量的牵引）。

4、另外37例患者一开始采用Glisson牵引治疗。

5、如Glisson牵引治疗失败，则全麻下手法复位，Halo-vest支架固定。

6、颈托固定时间、牵引时间、从颈托固定到牵引的时间、牵引后外固定时间由主治医生决定。

7、使用颈托和/或Glisson牵引治愈的患者视为初级治疗成功，反之则为失败。

■纳入标准：

存在颈部疼痛、斜颈和/或颈椎活动范围受限；

寰椎侧块与齿突之间两侧间距不等；

Fielding分型I型II型；

CT资料完善；

完整治疗并随访。

■排除标准：

在初始治疗中未使用颈领固定或Glisson牵引治疗的病例；

CT资料不全；

Fielding分型Ⅲ型和Ⅳ型；

学龄以后发病的病例；

失随访病例。

8.分组方式为：

（1）首先根据治疗方式，分为：颈托治疗组、Glisson牵引治疗组；

（2）然后根据颈托治疗组的治疗结果，分为：颈托有效组（治疗有效）；颈托无效组（转入Glisson牵引组）。

统计学方法

1、采用Wilcoxon检验、卡方检验和Kruskal-Wallis检验比较颈托治疗组和Glisson牵引组，以及颈托有效组和颈托无效组。

2、此外，在比较颈托有效组和颈托无效组时，采用多因素logistic回归分析，分析有显著差异的项目。p<0.05被认为是有统计学显著性差异。

图1：技术路线图

表1：患者一般资料

结果

1、125例患者中，颈托治疗组88例，Glisson牵引组37例。

2、颈托有效组（疼痛、斜颈、活动受限减轻者）为60例； 颈托无效组为28例，行Glisson牵引，其中27例好转。

3、Glisson牵引组37例中36例术后症状改善。

4、 2例患者（颈托治疗无效后Glisson牵引亦无效1例，Glisson牵引后无效1例），于全麻下手法复位，Halo-vest支架固定，1例所有症状减轻，另1例报告轻度ROM限制。初级治疗成功率为98%（123/125例）。

图2：初始治疗的具体情况

5.颈托治疗组的中位治疗时间为8天（范围1-56天，平均12.1 ± 10.6天），Glisson牵引组为6天（范围1-41天，平均8.9 ± 9.1天）。Glisson牵引复位后颈托固定的中位持续时间为10天（范围0-77天，平均13.7 ± 15.4天）。从症状出现到第一次就诊，在性别、原因和治疗持续时间方面没有显著差异。相比之下，Glisson牵引组的年龄明显高于颈托治疗组（p =0.037）。Glisson牵引组（97.3%）的成功率明显高于颈托治疗组（68.2%）（p=0.0001）。

表2：初级治疗方法的比较

6.颈托有效组与无效组在年龄、性别或病因上有显著差异（分别为p=0.25, p=0.36，p=0.29）。根据Fielding分型对患者进行评估时，I型在颈托有效组中显著较多，II型在颈托无效组中显著较多（p=0.0002）。颈托无效组从发病到首次就诊的时间显著较长（p=0.02）。

表3：颈托有效组和颈托无效组的比较

7.Fielding分型和从发病到首次就诊的持续时间，进行多变量逻辑回归分析。Fielding分型、SE和OR的估计值分别为1.06、0.37和8.25（95% CI 1.9-35）（p=0.0042）。从发病到首次就诊的估计时间、SE和OR分别为- 0.15、0.069和0.86（95% CI 0.75-0.99）（p=0.0034）。此外，我们创建了以下公式：0.4−0.15 ×发病至首次就诊的时间（天）+ Fielding类型（I型+1.06；II型，−1.06）。

表4：多变量逻辑回归分析

参考病例分析

参考病例：12岁男孩，腮腺炎，出现颈部疼痛、轻微斜颈、ROM受限后60天被转至我院。A：残留轻微斜颈。B：CT上寰椎的高度。C：三维CT, FieldingI型。D：三维CT显示关节面无融合或骨赘形成。E：坐位，Glisson牵引术后2周，活动受限仍然存在。F:仰卧位时，活动不受限。由于Glisson牵引5周后仍存在ROM限制，因此我们根据Pang和li的研究结果，利用CT评估了寰枢关节的运动功能。我们在中间位置以及右旋转和左旋转位置绘制了C1、C2和C1-C2的角度。患者被评估为处于Pang分级的诊断灰色地带。由于没有骨性强直，我们认为患者可以带颈胸支具出院，并应进行随访。出院后再次出现AARF。然而，我们抬高了支具的下颌部分，减轻了他的症状。

1、AARF采用保守治疗（包括牵引）有效果，少数患者需要手术。然而，许多现有的关于AARF的研究都是个别病例报告和小病例系列。因此，尚未建立处理算法。据我们所知，我们的研究是第一个超过100例的AARF病例研究系列。

2、125例患者中有123例（98%）保守治疗成功，几乎所有患者均治愈。这表明我们的初级治疗政策是合适的。

3、在本研究中，Glisson牵引组的成功率（97.3%）显著高于颈托治疗组（68.2%）。在本研究中，颈托无效组从发病到首次就诊的时间明显长于有效组。考虑到AARF的病理情况，从发病到第一次就诊，随着时间的推移，关节内有软组织内陷，包括关节囊及周围肌肉在内的软组织挛缩。随着旋转偏差程度的增加，这种情况可能会变得更加棘手。

4、慢性AARF会导致寰枢关节表面的变形和骨赘形成。在早期阶段，肌肉痉挛、肿胀的关节囊和滑膜组织阻止了复位。延长从发病到首次就诊的时间会导致患儿保持斜颈的位置，即使他们有疼痛，头部的负荷会使软组织的嵌入加重，会使病情恶化。本文报道的参考病例中，开始Glisson牵引2周后，仰卧位无颈部旋转受限;然而，坐位时颈部仍存在旋转受限。换句话说，头部的负荷可能会导致寰枢关节的旋转紊乱。也就是说，在初级治疗中消除头部负荷的因素可能是重要的。

5、患者配合很重要，但全天持续牵引24 h对所有患儿均有困难。为了解决这一问题，可以考虑各种创新，包括在用餐时转换成坐姿，以及提供垂直牵引的选项，另一种选择使用坐位颅骨牵引进行持续牵引。然而，我们治疗了与斜颈相关的强烈颈部疼痛的病例，其中垂直牵引困难。因此，我们没有使用该方法，因为它被认为不适用于有强烈颈痛的儿童，但根据具体情况可能值得考虑。

6、鉴于本研究中不同病因对颈托固定的疗效无差异，建议Fielding I型病例在发病后早期，无论病因如何，均应选择颈托固定。此外，采用Fielding类型进行多变量逻辑回归分析得到的公式如下：0.4−0.15 ×发病至首次就诊的时间（天）+ Fielding类型（I型+1.06；II型，−1.06）。也就是说，如果分数是>0，可采用颈托，而如果分数是<0，那么颈托很可能无效的，最好使用牵引作为初级治疗。根据本公式，对于Fielding I 型的病例，当发病时间约在10天内时，可进行颈托固定。此外，如果病例为Fielding II型，无论从发病到首次就诊的时间如何，均应首选Glisson牵引。

本研究局限性

1、本研究为回顾性研究；

2、Fielding分型为静态分型，并没有采用Pang和li的研究分型。有学者认为MRI显示无病理高信号为去除外固定的标准，但学龄前儿童需要镇静才能行MRI检查，这在实际诊疗中并不现实；

3、主要根据儿童的主观症状来确定症状的改善情况，并非所有患者都通过影像学测试、角度测量或其他类似测试进行了准确的客观评估；

4、颈托的类型尚未统一；

5、在本研究中，无法显示从颈托固定过渡到Glisson牵引的时间。未来需要研究从颈托固定过渡到牵引的合适时间。

结论

1、无论病因如何，颈托固定并监测进展对I型病例是一种有效的治疗方法。

2、统计学上，采用公式：

0.4−0.15×发病至首次就诊的时间（天）+ Fielding类型（I型+1.06；II型，−1.06）。

可作为初始治疗方案的决策方法。在评分为正值的情况下，应选择颈托。反之，在评分为负值的情况下，应首选Glisson牵引。

本文来源：虎虎脊柱文献

责任编辑： 向宇

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